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DOI: 10.1055/a-1012-2143
Das atypisch lokalisierte Osteoidosteom: Charakteristiken und Therapieerfolg nach bildgesteuerter Thermoablation
Article in several languages: English | deutschCorrespondence
Publication History
22 May 2019
01 September 2019
Publication Date:
20 November 2019 (online)
Zusammenfassung
Ziel Während das Osteoidosteom (OO) typischerweise die diaphysären Anteile langer Röhrenknochen betrifft, werden OO anderer Lokalisationen als „atypisch“ bezeichnet. Zielsetzung unserer Studie war die Evaluation von lokalisationsbedingten Charakteristiken des atypischen OO, Krankheits- und Behandlungsverlauf sowie Therapieerfolg, Sicherheit und Patientenzufriedenheit der bildgestützten Thermoablation.
Patienten und Methoden Im Zeitraum von 04/2001–07/2013 wurden 33 Patienten mit atypischem OO mittels bildgesteuerter RFA und Laserablation therapiert, z. T. mit „low-temperature-and-short-duration-technique“. Die Analyse erfolgte jeweils über die Patienten- und Therapiedaten aus klinischen Datenbanken. Zudem wurden telefonische Patienteninterviews bei 23 Patienten durchgeführt. Primäre Endpunkte waren technischer Erfolg, klinischer Erfolg (Rezidivrate) und Komplikationen (SAE). Sekundäre Endpunkte waren Krankheitsverlauf und Therapiecharakteristiken sowie Patientenzufriedenheit.
Ergebnisse Das mittlere Follow-up betrug 22,1 ± 21,5 Monate, das mittlere Alter der Patienten 31,7 ± 16,3 Jahre. Lokalisation: Mit 61 % war die untere Extremität die häufigste Lokalisation des atypischen OO. 26 % waren im Stammskelett und 13 % im Bereich der oberen Extremität lokalisiert. Schmerzanamnese: 74 % der Befragten gaben die für das OO typischen nächtlichen Beschwerden und das Ansprechen auf NSAID an. Diagnostik: Im Mittel wurden ambulant 4 verschiedene Ärzte konsultiert und bei 52 % der Patienten wurden ≥ 3 unterschiedliche bildgebende Verfahren angewandt, bis die Diagnose OO gestellt wurde. Outcome: Der technische Erfolg der bildgesteuerten Thermoablation betrug 100 %. Der primäre klinische Erfolg betrug 91 %. Die Patientenzufriedenheit betrug 100 %. Es waren keine Major-Komplikationen zu verzeichnen.
Schlussfolgerung Das atypische OO zeigte in ¼ der Fälle nicht die für das OO typischen Schmerzcharakteristiken. Auch für Patienten mit atypischem OO ist die bildgestützte Thermoablation, z. T. unter Einsatz einer „low-temperature-and-short-duration-technique“, eine erfolgversprechende und sichere Therapiemethode.
Kernaussagen:
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Atypische Osteoidosteome stellen eine diagnostische und therapeutische Herausforderung dar.
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Die bildgesteuerte Thermoablation ist auch beim atypischen OO effektiv und sicher.
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Die bildgesteuerte Thermoablation geht mit einer hohen Patientenzufriedenheit einher.
Zitierweise
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Seemann RJ, Märdian S, Schwabe P et al. Atypically Located Osteoid Osteoma: Characteristics and Therapeutic Success After Image-Guided Thermal Ablation. Fortschr Röntgenstr 2020; 192: 335 – 342
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Key words
interventional MR - interventional procedures - CT - radiofrequency (RF) ablation - osteoid osteomaZiel
Das Osteoidosteom (OO) ist ein gutartiger osteoblastischer Knochentumor bislang ungeklärter Ätiologie, der meist im jungen Erwachsenenalter auftritt und typischerweise durch nächtlichen Ruheschmerz, der gut auf Acetylsalicylsäure (ASS) und andere nichtsteroidale Antirheumatika (NSAR) anspricht, charakterisiert ist [1]. Der Tumor ist gekennzeichnet durch eine zentrale runde bis ovale, hypervaskularisierte Osteolysezone, den sog. Nidus, welche regelmäßig von einer reaktiven Randsklerose umgeben ist [2]. Analog dazu zeigt das konventionelle Röntgenbild typischerweise eine zentrale Aufhellungszone mit sklerotischem Saum [3]. Bei nicht eindeutigem Röntgenbefund sind die Computertomografie (CT) und – insbesondere bei jüngeren Patienten – die Magnetresonanztomografie (MRT) weiterführende Bildgebungen der Wahl [4], wobei das „vascular groove sign“ in der CT als hochspezifisch für das OO gilt [5].
Das OO befällt am häufigsten die langen Röhrenknochen der unteren Extremität. Im Stammskelett (Wirbelsäule, Schultergürtel, Becken), der oberen Extremität sowie im Bereich der Hand- und Fußknochen lokalisierte OO sind seltener und werden als „atypisch“ oder „technical challenging“ bezeichnet [1] [6] [7]. Die Darstellung der typischen radiologischen Erkennungsmerkmale des OO kann an den atypischen Lokalisationen uncharakteristischer sein [8] [9]. Hier können zur Diagnosestellung zusätzliche Bildgebung wie die MRT und ggf. eine histopathologische Sicherung notwendig sein [8] [9]. Auch Rezidive können mittels MRT nachgewiesen werden [10].
Verbunden mit der klinischen Beobachtung, dass atraumatische Schmerzen im Stammskelett von den Betroffenen oft wenig exakt zugeordnet werden können, kann die Diagnose eines atypischen OO zur Herausforderung werden, was im Zweifelsfall für den Patienten eine verlängerte Zeitspanne von der Anamnese bis zur Diagnosestellung bedeutet [7] [9].
Seit Anfang der 1990er-Jahre haben minimalinvasive Methoden die offen-chirurgische Resektion [11] als Therapie der Wahl des OO abgelöst [12]. Hierbei handelt es sich vorranging um thermische ablative Verfahren wie die CT- oder MRT-gestützte Radiofrequenz- oder Laserablation (LA) [13] [14]. In klinischen Studien zeigten sich Erfolgsraten von über 95 % bei großer Patientenzufriedenheit und geringer Komplikationsrate [15] [16] [17] [18].
Die meisten Studien untersuchten „typisch“ lokalisierte OO, sodass nach unserer Kenntnis bislang keine umfangreichen Daten zum atypischen OO vorliegen. Ziel der vorliegenden Studie war die Charakterisierung des Krankheitsbildes „atypisches OO“ hinsichtlich Lokalisation, Beschwerdebild und -dauer sowie Behandlungserfolg, Komplikationsraten und Patientenzufriedenheit nach bildgesteuerter Thermoablation.
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Material und Methoden
Patientencharakteristiken und Outcome-Parameter
Es handelt sich um eine retrospektive Beobachtungsstudie bezüglich Charakteristiken und Therapie „atypischer Osteoidosteome“. Im Zeitraum von Juli 2001 bis Juli 2013 wurden in unserem Zentrum 94 Patienten mit symptomatischen OO interventionell-radiologisch mittels bildgesteuerter Thermoablation (Radiofrequenzablation (RFA) und Laserablation (LA)) therapiert. Von diesen 94 wurden 33 Patienten mit atypisch lokalisiertem OO in die Studie eingeschlossen. Das durchschnittliche Alter der 33 Patienten zum Zeitpunkt der Intervention betrug 31,7 Jahre (jüngster Patient: 10 Jahre, ältester Patient: 64 Jahre); die Geschlechterverteilung weiblich:männlich betrug 11:22. 23 von den 33 (70 %) Patienten wurden telefonisch erreicht und nahmen an der Umfrage teil. Die durchschnittliche Follow-up-Zeit betrug 22,1 ± 21,5 Monate.
Technischer Erfolg, klinischer Erfolg (Rezidivrate) und Komplikationen (serious adverse events, SAE) wurden als primäre Endpunkte definiert. Anhand eines standardisierten Fragebogens (s. [Tab. 1]) wurden die patientenspezifischen Charakteristiken des atypischen OO Symptomatik, Krankheitsverlauf und -dauer, Arztkontakte, durchgeführte Diagnostik und Patientenzufriedenheit ermittelt. Ferner wurden Besonderheiten bei der Therapiedurchführung („low temperature“, „short duration“) erfasst. Diese stellten sekundäre Endpunkte dar.
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Interventionelle Therapie
Aufgrund der zu erwartenden Schmerzbelastung bei Aufbohrung und Ablation des Nidus erfolgten alle Interventionen in Allgemeinanästhesie. Postinterventionell erfolgte die stationäre Überwachung der Patienten, die Entlassung nach Hause war 1–2 Tage postoperativ möglich. Die in diese Studie eingeschlossenen Patienten mit atypisch lokalisierten OO wurden mittels bildgesteuerter Thermoablation behandelt, davon 13 mittels CT-gestützter RFA und 20 Patienten mittels MR-gestützter LA. Bei allen Patienten wurden zur histologischen Sicherung Stanzbiopsien entnommen.
I. CT-gestützte Radiofrequenzablation (RFA)
Die genaue Technik der CT-gestützten RFA wurde in der Literatur detailliert beschrieben [15]. Nach CT-gestützter Aufbohrung des Nidus erfolgte die Thermoablation mittels temperaturkontrollierter Radiofrequenzablation (RFA) (16G RITA Starburst SDE, Angiodynamics, Mountain View, USA) mit einer Zieltemperatur von 90 °C für 8 Minuten (Standard-Protokoll). Temperatur und Dauer wurden je nach vorliegender Lokalisation des OO ggf. entsprechend reduziert (< 90 °C, 4–6 Minuten), um umliegendes Gewebe, insbesondere gelenknahe Strukturen, zu schonen (sog. „low-temperature-and-short-duration-technique“) ([Abb. 1], [2], [3]).
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II. MR-gestützte Laserablation (LA)
Auch diese Technik ist detailliert in der Literatur beschrieben [14]. Die genaue Lokalisation des Nidus, die Instrumentenführung sowie das Einbringen der Lasersonde erfolgten im offenen 1,0-Tesla-MRT (Panorama HFO, Philips, Best, Niederlande). Nach Eröffnen des Nidus mittels MR-kompatiblem Knochenbiopsie-Bohrer (Invivo, Schwerin, Deutschland) erfolgte das Einführen der MR-kompatiblen Interventionsnadel (16–18 G, Somatex, Teltow, Deutschland) und einer 600 µm-Laserfaser (Frank Optic Products, Berlin, Deutschland). Anschließend erfolgte die Ablation mit Nd:YAG-Laser (1064 nm, Fibertom Medilas, Dornier MedTech, Weßling, Deutschland) mit kontinuierlichem Energiefluss und effektiver Leistung von 2–3 W. Je nach Größe und Lokalisation der Läsion betrug der Gesamtenergieeintrag 360–4300 J. Postinterventionell erfolgte die Subtraktionsbildgebung ohne und mit Kontrastmittel (Gadovist, Bayer-Schering, Berlin, Deutschland).
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Statistische Auswertung
Die deskriptive statistische Auswertung erfolgte mittels Excel (Fa. Microsoft Inc., Redmond, WA, USA) und SPSS (Fa. IBM, Armonk, NY, USA). Das statistische Signifikanzniveau wurde auf p < 0,05 definiert.
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Ergebnisse
Lokalisation und Schmerzanamnese
Mit 61 % war die untere Extremität die häufigste Lokalisation des atypischen OO (Schenkelhals 6/20, Calcaneus 4/20, Talus 2/20; des Weiteren Trochanter major, Femurkondyle, Patella, Tibiakopf und Os metatarsale). 24 % waren im Stammskelett (Wirbelkörper 4/8, Acetabulum 3/8 und Os ilium 1/8) und 15 % im Bereich der oberen Extremität (distaler Radius 1/5, Scaphoid 1/5, Phalanx 3/5) lokalisiert (s. [Tab. 2, ] [Abb. 4]). Die Schmerzqualität wurde mit nahezu gleicher Häufigkeit als dumpf-drückend oder als stechend-brennend angegeben. Auf der Schmerzskala von 0–10 wurde im Mittel die Schmerzstärke 7 angegeben. Von den befragten Patienten berichteten 61 % von klar lokalisierbaren, begrenzten Schmerzen, 39 % von in angrenzende Körperregionen ausstrahlenden Schmerzen. Anteilsmäßig wurde der „ausstrahlende Schmerz“ mit 67 % (4 von 6) am häufigsten von Patienten mit stammnahem OO angegeben. 70 % (16 von 23) der Patienten gaben an, dass ihre Schmerzen belastungsabhängig seien. 13 dieser Patienten (93 %) hatten ein OO im Bereich der unteren Extremität. An weiteren Schmerzcharakteristiken wurden der für das OO typische Nachtschmerz in 74 %, intermittierende schmerzfreie Intervalle in 70 % und das Ansprechen der Schmerzen auf Analgetika von 74 % der Patienten angegeben.
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Krankheits- und Behandlungsverlauf
Die befragten Patienten suchten durchschnittlich 3 ± 4 Monate nach Beginn ihrer Schmerzen/Beschwerden erstmals ärztlichen Rat. Bei über der Hälfte der Patienten (52 %) wurden 3 oder mehr unterschiedliche bildgebende Verfahren (zumeist konventionelles Röntgen, CT, MRT und Szintigrafie; in Einzelfällen Sonografie) angewandt, teilweise auch wiederholt, bevor die Diagnose „Osteoidosteom“ gestellt werden konnte. Bei den meisten Patienten (78 %) wurde mindestens 1 nicht zutreffende Diagnose gestellt (Spannweite: 0–5) und darauf basierend ein Therapieversuch unternommen. Die Zeit vom ersten Arztkontakt bis zur Diagnosestellung betrug im Mittel 9 ± 10 Monate (Spannweite: 0–46). Im Schnitt wurden 4 ± 3 verschiedene Ärzte konsultiert (Spannweite 1–13).
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Technischer Erfolg, Komplikationen und Patientenzufriedenheit
Der technische Erfolg der bildgesteuerten Thermoablation betrug 100 %. Der primäre klinische Erfolg betrug 91 %; bei 2 (9 %) der 23 befragten Patienten kam es innerhalb des Nachbehandlungszeitraums zum Auftreten eines Rezidivs ([Abb. 1]). Nach der zweiten Intervention waren beide Patienten jedoch beschwerdefrei und gaben keine Restschmerzen oder postinterventionelle Funktionsdefizite an, sodass der sekundäre klinische Erfolg ebenfalls 100 % betrug. 91 % der befragten Patienten gaben an, innerhalb 1 Monats nach der interventionellen Therapie mittels RFA schmerzfrei gewesen zu sein. 2 Patienten berichteten von prolongierten Wundschmerzen, die zum Zeitpunkt der Befragung jedoch sistiert hatten. Es gab in unserem Studienkollektiv 1 Minor-Komplikation (postinterventioneller passagerer Reizerguss im Kniegelenk) und keine Major-Komplikationen. Insgesamt ist eine sehr hohe Patientenzufriedenheit und Akzeptanz (100 %) der Therapie mittels bildgesteuerter Thermoablation zu verzeichnen. Alle befragten Patienten gaben an, sich vorstellen zu können, bei Notwendigkeit diese Therapieform erneut zu wählen.
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Schlussfolgerung
In dieser Studie wurden Charakteristiken des Krankheitsbildes „atypisches Osteoidosteom“ hinsichtlich Lokalisation, Beschwerdebild, Intervention, Therapieerfolg und Verlauf nach bildgesteuerter Thermoablation analysiert. Mit einem technischen und klinischen Erfolg von 100 % bzw. 91 % sind die Erfolgsraten vergleichbar zu den wenigen Studiendaten zu atypischen OO und auch vergleichbar zu den typischen OO, welche zwischen 91–95 % rangieren [16] [19] [20] [21].
In unserem Patientenkollektiv waren die untere Extremität (61 %) und das Stammskelett (24 %) die häufigsten Manifestationsorte des atypischen OO, während die obere Extremität in nur 15 % der Fälle betroffen war. Dies entspricht in etwa der beschriebenen Verteilungshäufigkeit der „klassischen“ OO in den jeweiligen Körperregionen [22] [23].
Bezüglich der Schmerzqualität und der Schmerzintensität konnten wir kein einheitliches Ausprägungsbild des atypischen OO feststellen. Während der charakteristische Schmerz typischer OO als klar lokalisiert beschrieben ist, berichteten fast 40 % der von uns befragten Patienten von in angrenzende Körperregionen ausstrahlenden Schmerzen, wobei sich eine Tendenz zum gehäuften Auftreten von ausstrahlenden Schmerzen mit Tumorlokalisation im Stammskelett, hauptsächlich der Wirbelsäule, erkennen ließ. Ein Erklärungsansatz könnte die subjektive Überlagerung verschiedener Organsysteme im Bereich des Stammskeletts und eine damit verbundene erschwerte Zuordenbarkeit des Schmerzes darstellen; gleichzeitig ist eine Konvergenz von Noziafferenzen aufgrund der neuroanatomischen Gegebenheiten im Stammskelett möglich [24]. Das atypisch lokalisierte OO kann in seinem Beschwerdebild somit u. a. funktionelle Beschwerden im Bereich des Halteapparats (Blockierungen, Verkettungssyndrome), aber auch radikuläre Syndrome imitieren [24]. Insgesamt scheint sich das atypische OO nicht nur in Bezug auf die Lokalisation, sondern auch in Bezug auf die Symptomatik vom typischen OO zu unterscheiden und ein heterogeneres Krankheitsbild darzustellen, wie auch beispielsweise schon von Szendroi et al. für intraartikulär lokalisierte OO postuliert wurde [9].
Diese Symptomvariabilität könnte ein Grund dafür sein, dass viele der in die Studie eingeschlossenen Patienten über einen langen Krankheitsverlauf mit im Mittel 12 Monate andauernden Schmerzen berichteten, bevor die zutreffende Diagnose gestellt wurde, und erst daraufhin eine suffiziente Therapie eingeleitet wurde. Ähnliche Beobachtungen finden sich in der Literatur [6] [25]. Neben der längeren Krankheitsdauer für die Patienten sollten auch die Inanspruchnahme mehrerer Ärzte und die häufige Durchführung unnötiger diagnostischer Maßnahmen mit den assoziierten gesundheitsökonomischen Implikationen kritisch bewertet werden – 1 Patientin mit OO im Bereich der LWS gab an, bei 13 verschiedenen Ärzten gewesen zu sein.
Ein weiteres Ziel war die Auswertung der Therapieergebnisse und der Patientenzufriedenheit. Gebauer et al. stellten zuletzt die Ergebnisse von 21 klinischen Studien zusammen, die sich mit den klinischen Resultaten der RFA beim symptomatischen OO auseinandersetzten [15], von denen die größte 557 Fälle untersucht [17]. Bei insgesamt über 1350 Patienten lag die initiale Erfolgsrate zwischen 65 und 100 % (durchschnittlich 92 %). Unser Ergebnis steht mit 91 % im Einklang mit diesen positiven Studienergebnissen. 2 Rezidive konnten problemlos ein weiteres Mal mittels RFA und ohne einen Wechsel auf eine andere Therapieform wie die offen-chirurgische Resektion oder Medikation therapiert werden; die betroffenen Patienten sind bis zum jetzigen Zeitpunkt beschwerdefrei. In beiden Fällen war die Lokalisation des OO im Schenkelhals ([Abb. 1]), sodass aufgrund der Nähe zum Hüftgelenk zur Vermeidung von Komplikationen (Knorpelschaden, Reizergussbildung etc.) bei der initialen Therapie die „low-temperature-and-short-duration-technique“-Strategie herangezogen wurde: die Zeit wurde reduziert (4–6 Minuten) und die Temperatur niedriger gewählt (70–80 °C). Zur Behandlung des Rezidivs wurden dann die Standardparameter (90 °C/8 Minuten) herangezogen. Die Rezidivrate von 9 % liegt dabei im unteren Bereich der in der Literatur beschriebenen Rate mit bis zu 35 % [15]. Es gab in unserer Studie 1 Minor-Komplikation (postinterventioneller passagerer Reizerguss im Kniegelenk bei juxtaartikulärem OO im Tibiakopf) und keine Major-Komplikationen, wie z. B. Nervenschädigung bei OO des Stammskeletts. Dies steht im Einklang mit der Literatur, in der Komplikationsraten zwischen 0 und 2 % beschrieben sind [16] [19] [20] [21]. Hier ist zu bemerken, dass ein Teil der Wirbelsäulen-assoziierten OO aufgrund der anatomischen Nähe zum Spinalkanal und den Nervenwurzeln und dem damit verbundenen Risiko in unserem Zentrum nicht für eine Behandlung mittels Thermoablation indiziert waren, sondern nach vorangegangener Markierung offen-chirurgisch therapiert wurden. Monitoring wie die Ableitung von somatosensiblen Potenzialen (SSEP) oder Temperaturmessung der zerebrospinalen Flüssigkeit (CSF) ist bei der Thermoablation von OO in der Wirbelsäule zur Risikominimierung möglich [26] [27] [28], wurde in diesen Studienpatienten jedoch nicht durchgeführt.
Mehrere Studien befassten sich mit der Therapie technisch anspruchsvoll lokalisierter OO [6] [25] [26] [27] [28] [29] [30]. Wir konnten zeigen, dass die bildgesteuerte Thermoablation auch für atypisch lokalisierte OO gut geeignet ist und ein sicheres Verfahren darstellt. Hierbei sind RFA und Laser gleichwertig effektiv bei unterschiedlichem Kostenaufwand [31]; die Wahl der Therapieform unterliegt den Vorzügen und der Erfahrung des Interventionalisten. Im Falle des Auftretens von Rezidiven ist eine erneute Therapieanwendung auch bei atypischen OO effektiv und sicher durchführbar.
Die Therapie des OO mittels RFA/LA wird von den betroffenen Patienten sehr gut angenommen und ausnahmslos positiv bewertet. Dieses sehr gute Ergebnis ist unserer Meinung nach bedingt durch die schnelle Schmerzfreiheit nach Intervention sowie die subjektiv gering ausfallende Beeinträchtigung des täglichen Lebens bei sehr kurzem Krankenhausaufenthalt und postoperativ kaum Einschränkungen, wie auch von Gebauer et al. beschrieben [15].
Als wichtige Limitationen unserer Studie sind das retrospektive Studiendesign zu nennen sowie die hohe Varianz in der Follow-up-Zeit. 3 Patienten, zu denen keine klinischen Nachuntersuchungsdaten vorhanden waren, konnten leider nicht telefonisch erreicht werden. Die auf den ersten Blick gering erscheinende Fallzahl von 33 eingeschlossenen Patienten, von denen wiederum 23 am Interview teilnahmen, kann sich durchaus mit der Vergleichsliteratur messen (die Mehrzahl der von Gebauer et al. zusammengefassten Studien behandelt eine Fallzahl von durchschnittlich 28 Patienten), wobei die relative Seltenheit von atypisch lokalisierten OO gegenüber typisch lokalisierten OO zusätzlich ins Gewicht fällt.
Die bildgesteuerte Thermoablation ist mittlerweile zum Standardverfahren in der Behandlung des typisch lokalisierten OO geworden. Atypische OO unterscheiden sich von typischen OO nicht nur in ihrer Lokalisation, sondern auch in ihrer Symptomatik und ihrem Krankheitsverlauf und stellen so eine diagnostische und therapeutische Herausforderung dar. Wir konnten zeigen, dass die minimalinvasive Thermoablation auch bei atypisch lokalisierten Osteoidosteomen sicher angewendet werden kann und eine hohe Erfolgsrate und ausgezeichnete Patientenzufriedenheit aufweist.
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Conflict of Interest
The authors declare that they have no conflict of interest.
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