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Diabetologie und Stoffwechsel 2006; 1(4): 261-267
DOI: 10.1055/s-2006-947208
Kasuistik
© Georg Thieme Verlag KG Stuttgart · New York

Symptommaskierung eines Insulinoms durch Schwangerschaft

Symptom-Masking of a Insulinoma by PregnancyK. Müssig1 , P. L. Pereira2 , M. Horger2 , J. Wiskirchen2 , U. Vogel3 , H.-U. Häring1 , M. Wehrmann3
  • 1Abteilung für Endokrinologie, Diabetes, Angiologie, Nephrologie und Klinische Chemie, Medizinische Universitätsklinik
  • 2Abteilung für Radiologische Diagnostik, Radiologische Universitätsklinik
  • 3Institut für Pathologie, Universitätsklinikum Tübingen
Weitere Informationen

Publikationsverlauf

Manuskript eingegangen am 3.5.2006

revidiertes Manuskript angenommen am 29.5.2006

Publikationsdatum:
27. Juli 2006 (online)

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Zusammenfassung

Hintergrund: Das Insulinom ist ein seltener, meist gutartiger neuroendokriner Tumor mit einer Inzidenz von etwa vier Fällen pro einer Millionen Personenjahre. Kasuistiken über Insulinome während einer Schwangerschaft sind nur vereinzelt beschrieben worden. Fallbeschreibung: Eine 34-jährige Frau (Gravida 1, Para 1) stellte sich mit schweren Hypoglykämien nach ihrer Entbindung vor. Die endokrinologischen Untersuchungen ergaben ein Insulinom mit erhöhten Nüchternspiegeln von Insulin, Proinsulin und C-Peptid während einer hypoglykämischen Episode. Daraufhin wurden regelmäßige Blutzuckermessungen, häufige kohlenhydratreiche Mahlzeiten und eine kontinuierliche intravenöse Glukoseinfusion veranlasst. Eine Endosonographie, eine Magnetresonanztomographie sowie ein selektiver arterieller Kalziumstimulationstest bestätigten eine Raumforderung im Pankreaskorpus. Während einer chirurgischen Exploration mittels intraoperativem Ultraschall wurde die Pankreasraumforderung reseziert. Die histologischen Untersuchungen zeigten ein gutartiges Insulinom entsprechend der Klassifikation der World Health Organization (WHO). Postoperativ sistierten alle hypoglykämischen Symptome, ohne dass eine weitere Therapie erforderlich wurde. Schlussfolgerung: In der Schwangerschaft kann ein Insulinom unter Umständen maskiert werden durch das Insulin antagonisierende und somit Insulinresistenz begünstigende Hormone. Insulinome in der Schwangerschaft sollten, auch wenn sie insgesamt selten sind, in die Differentialdiagnosen der postpartalen Hypoglykämie eingeschlossen werden.

Abstract

Background: Insulinomas are rare, mostly benign neuroendocrine tumours with an incidence of approximately four cases per million person-years. Only isolated case reports of insulinomas occurring in pregnancy have been documented. Case Report: A 34-year-old woman (gravida 1, para 1) presented with severe hypoglycaemia after delivery. Endocrine testing was consistent with insulinoma showing elevated fasting insulin, pro-insulin, and C-peptide levels in the setting of hypoglycaemia. The patient was managed with glucose monitoring, frequent carbohydrate-rich meals, and continuous intravenous glucose infusions. Endoscopic ultrasonography, magnetic resonance imaging, and selective arterial calcium stimulation confirmed a mass in the corpus of the pancreas. During surgical exploration using intraoperative ultrasonography the pancreatic mass was removed. Histology was consistent with a benign insulinoma according to the World Health Organization (WHO) classification. Postoperatively, all hypoglycaemic symptoms resolved with no further treatment. Conclusion: Insulinoma may be masked by pregnancy due to insulin-antagonist hormones inducing insulin resistance. Insulinoma in pregnancy, though very rare, should be included in the differential diagnosis of postpartum hypoglycaemia.

Schlüsselwörter

Insulinom - Hypoglykämie - Schwangerschaft - Insulinresistenz

Key words

Insulinoma - hypoglycaemia - pregnancy - insulin resistance

Literatur

  • 1 Akanji A O, George A O, Olasode B J, Osotimehin B O. Insulinoma in pregnancy presenting as a seizure disorder: a case report.  East Afr Med J. 1992;  69 117-119
    Google Scholar
  • 2 Atala C, Tapia M. Insulinoma and pregnancy. A clinical case.  Rev Chil Obstet Ginecol. 1992;  57 437-439
    Google Scholar
  • 3 Auinger M, Dudczak R, Fasching W, Leodolter S, Feinbock C, Irsigler K. Detection of an insulinoma in pregnancy-a rare cause of hypoglycemia.  Wien Klin Wochenschr. 1994;  106 426-429
    Google Scholar
  • 4 Bardet S, Mahot P, Deumier B, Le Neel J C, Krempf M, Charbonnel B. Discovery of an insulinoma during the first trimester of pregnancy.  Presse Med. 1994;  23 285-287
    Google Scholar
  • 5 Beck P, Daughaday W H. Human placental lactogen: studies of its acute metabolic effects and disposition in normal man.  J Clin Invest. 1967;  46 103-110
    Google Scholar
  • 6 Campbell W R, Graham R R, Robinson W L. Islet cell tumors of the pancreas.  Am J Med Sci. 1939;  198 445-454
    Google Scholar
  • 7 Catalano P M, Tyzbir E D, Roman N M, Amini S B, Sims E A. Longitudinal changes in insulin release and insulin resistance in nonobese pregnant women.  Am J Obstet Gynecol. 1991;  165 1667-1672
    CrossrefPubMedGoogle Scholar
  • 8 Costrini N V, Kalkhoff R K. Relative effects of pregnancy, estradiol, and progesterone on plasma insulin and pancreatic islet insulin secretion.  J Clin Invest. 1971;  50 992-999
    Google Scholar
  • 9 DeLellis R A, Lloyd R V, Heitz P U, Eng C (Eds). World Health Organization. Classification of Tumours. Pathology and Genetics of Tumours of Endocrine Organs. IARC Press Lyon; 2004
    Google Scholar
  • 10 Fredericks B, Entsch G, Lepre F, Nolan G, Davoren P. Pregnancy ameliorates symptoms of insulinoma-a case report.  Aust N Z J Obstet Gynaecol. 2002;  42 564-565
    CrossrefGoogle Scholar
  • 11 Friedman E, Moses B, Engelberg S, Levran D, Lieberman P. Malignant insulinoma with hepatic failure complicating pregnancy.  South Med J. 1988;  81 86-88
    Google Scholar
  • 12 Friedman J E, Ishizuka T, Shao J, Huston L, Highman T, Catalano P. Impaired glucose transport and insulin receptor tyrosine phosphorylation in skeletal muscle from obese women with gestational diabetes.  Diabetes. 1999;  48 1807-1814
    CrossrefGoogle Scholar
  • 13 Galun E, Ben-Yehuda A, Berlatzki J, Ben-Chetrit E, Gross D J. Insulinoma complicating pregnancy: case report and review of the literature.  Am J Obstet Gynecol. 1986;  155 64-65
    Google Scholar
  • 14 Garner P R, Tsang R. Insulinoma complicating pregnancy presenting with hypoglycemic coma after delivery: a case report and review of the literature.  Obstet Gynecol. 1989;  73 847-849
    Google Scholar
  • 15 Gustafson A B, Banasiak M F, Kalkhoff R K, Hagen T C, Kim H J. Correlation of hyperprolactinemia with altered plasma insulin and glucagon: similarity to effects of late human pregnancy.  J Clin Endocrinol Metab. 1980;  51 242-246
    Google Scholar
  • 16 Hale P J, Hale J F, Nattrass M. Insulinoma and pregnancy. Case report.  Br J Obstet Gynaecol. 1988;  95 514-517
    Google Scholar
  • 17 Kautzky-Willer A, Pacini G, Tura A, Bieglmayer C, Schneider B, Ludvik B, Prager R, Waldhäusl W. Increased plasma leptin in gestational diabetes.  Diabetologia. 2001;  44 164-172
    CrossrefGoogle Scholar
  • 18 King H. Epidemiology of glucose intolerance and gestational diabetes in women of childbearing age.  Diabetes Care. 1998;  21 (Suppl 2) B9-13
    CrossrefGoogle Scholar
  • 19 Kirwan J P, Hauguel-De Mouzon S, Lepercq J, Challier J C, Huston-Presley L, Friedman J E, Kalhan S C, Catalano P M. TNF-alpha is a predictor of insulin resistance in human pregnancy.  Diabetes. 2002;  51 2207-2213
    CrossrefPubMedGoogle Scholar
  • 20 Kuhl C, Holst J J. Plasma glucagon and the insulin:glucagon ratio in gestational diabetes.  Diabetes. 1976;  25 16-23
    Google Scholar
  • 21 Liberman C, Valenzuela M A, Hernandez F, Miranda C, Salazar V, Castillo J. Insulinoma and pregnancy. Clinical case.  Rev Med Chil. 1991;  119 564-566
    Google Scholar
  • 22 Lowy A J, Chisholm D J. Insulinoma masked by pregnancy.  Intern Med J. 2001;  31 128-129
    CrossrefGoogle Scholar
  • 23 Masuzaki H, Ogawa Y, Sagawa N, Hosoda K, Matsumoto T, Mise H, Nishimura H, Yoshimasa Y, Tanaka I, Mori T, Nakao K. Nonadipose tissue production of leptin: leptin as a novel placenta-derived hormone in humans.  Nat Med. 1997;  3 1029-1033
    CrossrefGoogle Scholar
  • 24 McAuley G, Delaney H, Colville J, Lyburn I, Worsley D, Govender P, Torreggiani W C. Multimodality preoperative imaging of pancreatic insulinomas.  Clin Radiol. 2005;  60 1039-1050
    CrossrefGoogle Scholar
  • 25 Modlin I M, Tang L H. Approaches to the diagnosis of gut neuroendocrine tumors: the last word (today).  Gastroenterology. 1997;  112 583-590
    CrossrefGoogle Scholar
  • 26 Osei K, Kramer D S, Malarkey W B, Falko J M. Pregnancy complicated by insulinoma.  Am J Med Sci. 1984;  288 133-135
    CrossrefGoogle Scholar
  • 27 Pereira P L, Roche A J, Maier G W, Huppert P E, Dammann F, Farnsworth C T, Duda S H, Claussen C D. Insulinoma and islet cell hyperplasia: value of the calcium intraarterial stimulation test when findings of other preoperative studies are negative.  Radiology. 1998;  206 703-709
    CrossrefPubMedGoogle Scholar
  • 28 Pompen A W, Jansen C AL, Dhont J. Adenoma of the islets of Langerhans and pregnancy.  Acta Med Scand. 1946;  124 334-347
    Google Scholar
  • 29 Reid R L, Quigley M E, Yen S SC. Pituitary apoplexy: a review.  Arch Neurol. 1985;  42 712-719
    Google Scholar
  • 30 Rizza R A, Mandarino L J, Gerich J E. Cortisol-induced insulin resistance in man: impaired suppression of glucose production and stimulation of glucose utilization due to a postreceptor detect of insulin action.  J Clin Endocrinol Metab. 1982;  54 131-138
    CrossrefGoogle Scholar
  • 31 Rubens R, Carlier A, Thiery M, Vermeulen A. Pregnancy complicated by insulinoma.  Br J Obstet Gynaecol. 1977;  84 543-547
    Google Scholar
  • 32 Serrano-Rios M, Cifuentes I, Prieto J C, De Oya M, Navarro V, Marin G. Insulinoma in a pregnant woman.  Obstet Gynecol. 1976;  47 361-364
    Google Scholar
  • 33 Service F J, McMahon M M, O'Brien P C, Ballard D J. Functioning insulinoma-incidence, recurrence, and long-term survival of patients: a 60-year study.  Mayo Clin Proc. 1991;  66 711-719
    CrossrefGoogle Scholar
  • 34 Service F J. Hypoglycemic disorders.  N Engl J Med. 1995;  332 1144-1152
    CrossrefGoogle Scholar
  • 35 Shao J, Catalano P M, Yamashita H, Ruyter I, Smith S, Youngren J, Friedman J E. Decreased insulin receptor tyrosine kinase activity and plasma cell membrane glycoprotein-1 overexpression in skeletal muscle from obese women with gestational diabetes mellitus (GDM): evidence for increased serine/threonine phosphorylation in pregnancy and GDM.  Diabetes. 2000;  49 603-610
    Google Scholar
  • 36 Shaw D L, Bernene J L, Williams J W, North C Q, Palestrant A M. Insulinoma in pregnancy.  Ariz Med. 1985;  42 406-408
    Google Scholar
  • 37 Skouby S O, Kuhl C, Hornnes P J, Andersen A N. Prolactin and glucose tolerance in normal and gestational diabetic pregnancy.  Obstet Gynecol. 1986;  67 17-20
    Google Scholar
  • 38 Smythe AR 2 nd, McFarland K F, Yousufuddin M, Meredith W D. Multiple endocrine adenomatosis type I in pregnancy.  Am J Obstet Gynecol. 1990;  163 1037-1039
    Google Scholar
  • 39 Takacs C A, Krivak T C, Napolitano P G. Insulinoma in pregnancy: a case report and review of the literature.  Obstet Gynecol Surv. 2002;  57 229-235
    CrossrefGoogle Scholar
  • 40 Usta I M, Barton J R, Amon E A, Gonzalez A, Sibai B M. Acute fatty liver of pregnancy: an experience in the diagnosis and management of fourteen cases.  Am J Obstet Gynecol. 1994;  171 1342-1347
    Google Scholar
  • 41 Whipple A O. The surgical therapy of hyperinsulinism.  J Int Chir. 1938;  3 237-276
    Google Scholar
  • 42 Wilson J D, Hugh T B. Pregnancy complicated by an insulinoma.  Aust N Z J Obstet Gynaecol. 1983;  23 176-179
    Google Scholar
  • 43 Yamashita H, Shao J, Friedman J E. Physiologic and molecular alterations in carbohydrate metabolism during pregnancy and gestational diabetes mellitus.  Clin Obstet Gynecol. 2000;  43 87-98
    CrossrefGoogle Scholar

Dr. med. Karsten Müssig

Medizinische Klinik IV

Universitätsklinikum Tübingen

Otfried-Müller-Strasse 10

D-72076 Tübingen

Telefon: +49-(0)7071-29 83 670

Fax: +49-(0)7071-29 27 84

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