Necrosis of a Skin Autograft After Short-Term Treatment with Sunitinib in a 14-Year-Old Girl with Metastatic Alveolar Soft Part Sarcoma of the Thigh

Abstract

A 14-year-old girl was diagnosed with alveolar soft part sarcoma (ASPS) of the thigh and lung metastases. She underwent tumor resection and pulmonary metastasectomy followed by hyperfractionated local radiotherapy (44.8 Gy). A mesh graft transplant was used to cover the postoperative skin defect on the thigh. Since ASPS do not respond to conventional chemotherapy antiangiogenic treatment with peginterferon alfa-2b and thalidomide was started. Immunohistochemical analysis of tumor tissue showed expression of vascular endothelial growth factor receptors (VEGFR) 1, 2, 3, and platelet derived growth factor receptor (PDGFR)-alpha and -beta. Hence, additional treatment with multitargeted receptor tyrosine kinase inhibitor sunitinib (Sutent^®) was started on a compassionate use basis. 2 weeks later the patient presented with necrosis of the skin transplant requiring necrectomy and skin grafting. This case illustrates that drugs inhibiting vascular endothelial growth factor receptors have to be used very cautiously in cancer patients with severe pre-existing skin damage.

Zusammenfassung

Eine 14-jährige Patientin mit einem pulmonal metastasierten alveolären Weichteilsarkom des rechten Oberschenkels wurde nach kompletter Tumorresektion mit anschließender Deckung des Hautdefektes durch ein Spalthauttransplantat und Entfernung mehrerer Lungenmetastasen lokal hyperfraktioniert bestrahlt (44.8 Gy). Aufgrund des schlechten Ansprechens alveolärer Weichteilsarkome auf eine konventionelle Chemotherapie erhielt die Patientin eine antiangiogenetische Therapie mit Peginterferon alpha-2b und Thalidomid. Da die Tumorzellen immunhistochemisch VEGFR 1-3 und PDGFR- alpha/beta exprimierten, wurde zusätzlich eine Therapie mit dem Rezeptortyrosinkinase-Inhibitor Sunitinib (Sutent^®) im Sinne eines individuellen Heilversuchs eingeleitet. 2 Wochen später wurde die Patientin mit ausgeprägten Nekrosen im Bereich des Spalthauttransplantates vorstellig, welche eine Nekrosektomie und neuerliche Spalthauttransplantation erforderlich machten. Dieser Fall zeigt, dass Inhibitoren vaskulärer endothelialer Wachstumsfaktorrezeptoren wie Sunitinib (Sutent^®) bei Patienten mit einer vorbestehenden schweren Hautschädigung nur mit äußerster Vorsicht und unter sorgfältiger klinischer Observanz eingesetzt werden dürfen.

Key words

alveolar soft part sarcoma - sunitinib - skin toxicity - targeted therapy

Schlüsselwörter

alveoläres Weichteilsarkom - Sunitinib - Hauttoxizität - Targeted-Therapie

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